Nous présentons le cas de deux patientes chez qui une atteinte rétinienne unilatérale comportant des lésions pigmentaires à l'examen du fond de l'oeil a été observée. Malgré le caractère unilatéral des lésions, un diagnostic de rétinite pigmentaire d'origine génétique aurait pu être évoqué au vu des aspects morphologiques et fonctionnels de la rétine. Cependant, une origine infectieuse (infection à Bartonella) a pu être proposée pour un cas, alors que, pour l'autre cas, une atteinte inflammatoire secondaire à une sclérose en plaques a été retenue. Pour cette raison, le diagnostic final est celui d'une rétinopathie pigmentaire unilatérale. Néanmoins, un suivi à long terme est obligatoire de façon à écarter une apparition retardée des lésions dans l'oeil indemne, ce qui pourrait indiquer la présence d'une rétinite pigmentaire bilatérale asymétrique.